Han började göra musik under sent 1970-tal och fick en stor fanskara i indiekretsar under 80-talet, samtidigt som han tillbringade långa perioder inlagd på olika institutioner för sin psykiska ohälsa. Bland hans mest kända fans var Kurt Cobain, som på en rad fotografier från 90-talet bar t-shirts med Daniel Johnstons skivomslag.
Johnston föddes i Kalifornien, men har kommit att förknippas med musikscenen i Austin, Texas. Hans första album ”Songs of pain”, kom 1980 och fem år senare uppmärksammades han i MTV-programmet ”The cutting edge”.
Hans mest kända låtar är bland andra ”Life in vain” och ”True love will find you in the end”. 2005 kom en dokumentär om hans liv, ”The devil and Daniel Johnston”. Hans senaste album var ”Space ducks: Soundtrack” 2012. Han meddelade att han skulle sluta turnera 2017 och gjorde sina sista spelningar samma år.
Daniel Johnston blev 58 år gammal.